RESUMEN

SE PRESENTAN TRES CASOS DE HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA ( HALE ), COMENTANDOSE LA FORMA DE PRESENTACION Y EL ASPECTO MORFOLOGICO CARACTERISTICO DADO POR LA EXUBERANTE PROLIFERACION CAPILAR ENDOTELIAL Y EL INFILTRADO INFLAMATORIO COMPUESTO POR EOSINOFILOS, LINFOCITOS , PLASMOCITOS Y MASTOCITOS. SE DISCUTE SU DISTINCION O NO CON LA ENFERMEDAD DE KIMURA Y OFRECEMOS NUESTRAS CONSIDERACIONES AL RESPECTO.

PALABRAS CLAVES

ANGIOLINFOIDE, HIPERPLASIA, EOSINOFILIA,.

INTRODUCCION

LA HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA, COMO SUGIERE SU DESCRIPTIVA DENOMINACION ES UN PROCESO PROLIFERATIVO REACTIVO , INUSUAL QUE PUEDE REMEDAR TUMOR ( 1,2 ) , ESPECIALMENTE DE ESTIRPE ENDOTELIO-VASCULAR. LOCALIZADA EN CABEZA Y CUELLO, SIENDO RARA LA LOCALIZACION OFTALMICA( 3 ), AFECTA FUNDAMENTALMENTE EL DERMIS Y TEJIDO CELULAR SUBCUTANEO DE PACIENTES ORIENTALES , CON CIERTO PREDOMINIO MASCULINO EN ESTA POBLACION ( 3 ), Y UN RANGO DE EDAD MUY AMPLIO ( 4 ). LA MAYORIA DE LOS PACIENTES CONSULTAN POR LESIONES UNICAS O MULTIPLES PAPULARES O NODULARES ( 2,5 ), DE LARGO TIEMPO DE EVOLUCION Y QUE LES GENERAN PREOCUPACION BIEN POR SU PERSISTENCIA, AGRANDAMIENTO, DESCONOCIMIENTO DE SU EXACTA NATURALEZA O POR LA PRESENCIA DE ESCASOS SINTOMAS ACOMPAÑANTES, OCASIONALMENTE MOLESTOS COMO PICOR, ENROJECIMIENTO, O SENSACION DE QUEMAZON, ENTRE OTROS. A PESAR DE SU CARÁCTER ENTERAMENTE BENIGNO ( 6,7 ), PUEDE RECURRIR O CONFUNDIRSE CON TUMORES MALIGNOS, INCLUYENDO ANGIOSARCOMAS ( 8 )EN PACIENTES DE MAS EDAD, DE AHÍ LA IMPORTANCIA DE SU RECONOCIMIENTO . NO EXISTE UNANIMIDAD EN CUANTO A SU SEPARACION O NO DE LA ENFERMEDAD DE KIMURA. LAS SEMEJANZAS Y SUPERPOSICIONES ENTRE AMBAS NOS INCLINAN A CONSIDERARLAS COMO ASPECTOS DIFERENTES DE UN PROCESO UNICO ( 1, 9 ). LA ETIOLOGIA AUN POR PRECISAR PARECE RELACIONARSE CON UNA RESPUESTA PECULIAR ANTE UN ALERGENO DESCONOCIDO ( 1,7 ), APOYANDO ESTA EXPLICACION LA FRECUENTE ELEVADA DOSIFICACION DE INMUNOGLOBULINA E , EN SANGRE PERIFERICA Y EN EL ESCENARIO MISMO DE LA REACCION , ASI COMO CIERTA HIPEREOSINOFILIA PERIFERICA Y LA RIQUEZA DE EOSINOFILOS Y MASTOCITOS EN EL INFILTRADO.

MATERIAL Y METODO

SE ESTUDIAN TRES PACIENTES MASCULINOS CON DIAGNOSTICO DE HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA, CUYOS ESPECIMENES BIOPSICOS FUERON RECIBIDOS EN NUESTRO LABORATORIO , PROCEDENTES DE LA CONSULTA DE DERMATOLOGIA SIN DIAGNOSTICO CLINICO PRECISO, ENTRE 1998 Y 99. LAS MUESTRAS SE PROCESAN CONVENCIONALMENTE, INCLUYENDO LA FIJACION EN FORMOL NEUTRO AL 10 % , EL PROCESAMIENTO AUTOMATICO CON INCLUSION FINAL EN PARAFINA Y CORTES ENTRE 5 Y 6 MICRAS TE.ÑIDOS CON HEMATOXILINA Y EOSINA. LA REVISION DE SUS EXPEDIENTES CLINICOS Y LA OBSERVACION MICROSCOPICA DE LAS LESIONES PERMITE LLEGAR A DIAGNOSTICO DEFINITIVO , TRAS LA COMPARACION DE LOS HALLAZGOS CON LA LITERATURA CLASICA Y RECIENTE SOBRE EL TEMA .

RESULTADOS

TABLA NO. 1. PRINCIPALES CARACTERISTICAS CLINICAS EN LOS TRES CASOS DE HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE, COMENTADOS.

ASPECTO MICROSCOPICO

EL ASPECTO MICROSCOPICO RESULTO MUY SEMJANTE ENTRE UNO Y OTRO CASO, DISTINGUIENDOSE SOLO POR LA SUPERFICIALIDAD DE LAS LESIONES PAPULARES EN COMPARACION CON LOS NODULOS, UBICADOS UNO DE ELLOS ( C 2 ) EN EL DERMIS PROFUNDO Y EL TERCERO EN MEDIO DEL TEJIDO CELULAR SUBCUTANEO. UNA CARACTERISTICA NOTORIA FUE LA ABUNDANCIA DE INFILTRADO INFLAMATORIO POLIMORFO RICO EN EOSINOFILOS Y CELULAS PLASMATICAS ( Fig. 1 ). SIENDO IGUALMENTE LLAMATIVA LA PRESENCIA DE NUMEROSOS VASOS DE ASPECTO CAPILAR PROMINENTES POR LA TUMEFACCION DE SUS CELULAS ENDOTELIALES, LAS CUALES ADQUIEREN ASPECTO FRANCAMENTE EPITELIOIDE, CON CITOPLASMA CLARO, NUCLEO VESICULOSO Y NUCLEOLO PROMINENTE, CONFIRIENDOLE ELLO CIERTA ATIPICIDAD A SU ASPECTO ( Fig .2 Y 3 ). AUNQUE EL INFILTRADO LINFOCITICO PREDOMINO EN EL C3 , NO SE CONSTATARON FOLICULOS LINFOIDES BIEN DEFINIDOS ( Fig. 4). LA PRESENCIA DE FIGURAS MITOTICAS, AUNQUE OCASIONALES NO RESULTO SIGNIFICATIVA.

DISCUSION

LOS TRES CASOS PRESENTADOS MUESTRAN UN PROCESO ANGIOPROLIFERATIVO CARACTERISTICO EN UN CONTEXTO INFLAMATORIO PECULIAR, DONDE SE DESTACA LA ABUNDANACIA DE EOSINOFILOS , EN CONCORDANCIA CON LO DESCRITO POR VARIOS AUTORES(1,10,11 ). LOS PACIENTES CONSULTARON POR LESIONES EN LA PIEL DE LA CABEZA, DE FORMA NODULAR O PAPULAR MULTIPLE, ASOCIADA A PICOR O ERITEMA EN DOS DE LOS CASOS , SIENDO ASMATICO UNO DE ELLOS Y PORTADOR DE RINITIS ALERGICA OTRO PACIENTE. ESTA FORMA DE PRESENTACION CLASICA HA SIDO REPORTADA POR DE OVIEDO ( 9 ) Y LUCCI ( 5 ) , COMENTANDO ARCHER ( 3 ) LA ASOCIACION REPORTADA CON ASMA BRONQUIAL. L A EOSINOFILIA PERIFERICA TAL COMO DESCRIBE HELANDER ( 11 ) , SOLO SE ENCONTRO EN UNO DE NUESTROS PACIENTES.

LA EXPLORACION CLINICA MINUCIOSA DE LOS ENFERMOS NO ENCONTRO ADENOMEGALIAS REGIONALES, ELEMENTO QUE HA SIDO INCONSTANTEMENTE REPORTADO( 1,12 ).

LA EDAD PROMEDIO DE NUESTRA CASUISTICA ES DE 41,6 AÑOS , COINCIDIENDO CON ARCHER ( 3 ) , QUE UBICA EL PADECIMIENTO MAYORMENTE EN LA TERCERA Y CUARTA DECADA DE LA VIDA, Y CON MOTOI ( 4 ) , CUYA SERIE SE MUEVE EN UN RANGO ENTRE 5 Y 75 AÑOS. EL PREDOMINIO SEXUAL MASCULINO SE COMENTA CON FRECUENCIA ( 8,10, 11 ), ESPECIALMENTE EN PACIENTES ORIENTALES , MIENTRAS QUE FUERA DEL ORIENTE SE HA OBSERVADO CIERTO PREDOMINIO FEMENINO, CON AFECTACION EN CUALQUIER RAZA, LOS EUROPEOS PARECEN SER POCO AFECTADOS ( 3 ). EL CARÁCTER MESTIZO DE NUESTRA POBLACION HACE IMPRECISA ESTA OBSERVACION EN NUESTRO MEDIO. NO SE ENCONTRARON EVIDENCIAS DE DISFUNCION RENAL , A DIFERENCIA DE ARCHER ( 3 ) Y ALTMAN (13) QUE REPORTAN SU ASOCIACION CON SINDROME NEFROTICO .

VISTA POR MUCHOS AUTORES COMO UN PROCESO BENIGNO ( 1, 2, 7, ), TAL COMO RESULTARON NUESTROS CASOS, SE INSISTE EN LA POSIBLE CONFUSION CON TUMORES MALIGNOS, INCLUYENDO ANGIOSARCOMAS . EL TRATAMIENTO RECOMENDADO ES LA EXCERESIS QUIRURGICA , HABIENDOSE EMPLEADO RESECCION CON LASER, CO2, IRRADIACION, ELECTRODESECACION, AGENTES CITOTOXICOS Y TERAPIA ESTEROIDEA ( 3 ), ASI COMO EL USO DE ANTIHISTAMINICOS Y ANTI- INFLAMATORIOS ( 14 ). NUESTROS CASOS FUERON TRATADOS QUIRURGICAMENTE , MEDIANTE BIOPSIA EXCERETICA, SIN OTRA TERAPIA ACOMPAÑANTE , Y NO HAY EVIDENCIAS DE RECIDIVA HASTA LA FECHA.

AUNQUE SE HA REFERIDO EL DIAGNOSTICO CITOLOGICO, NO TENEMOS EXPERIENCIAS EN ESTE ASPECTO, EXISTE ACUERDO ( 1, 8 ) EN QUE LA CITOLOGIA PUEDE SUGERIR EL DIAGNOSTICO, PERO LA BIOPSIA RESULTA IMPRESCINDIBLE PARA ACLARAR LA NATURALEZA PRECISA DE LA ENTIDAD.

SE MANTIENE SIN LIMITES FRANCOS LA DISTINCION ENTRE HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA Y LA ENFERMEDAD DE KIMURA , MIENTRAS PARA ALGUNOS SE TRATA DE ENTIDADES DISTINTAS ( 8,10, 11,12,13,15 ), OTROS SIGUEN CONSIDERANDO QUE ES UNA FORMA DE REACCION ESTEREOTIPADA FRENTE A UNA NOXA SEMEJANTE O NO , QUE DESENCADENA PROCESOS EN ESENCIA SIMILARES Y SUPERPUESTOS ( 1, 2,3, 5,16 ), CONSIDERACION ESTA A LA QUE NOS ADHERIMOS .

HELANDER ( 11 ) Y CHUN ( 12 ), PERFILAN EN DETALLES LAS DIFERENCIAS OBSERVADAS ENTRE LA HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA Y LA ENFERMEDAD DE KIMURA ( TABLA 2 ).

TABLA 2. DIFERENCIAS ENTRE LA HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA ( HALE ) Y LA ENFERMEDAD DE KIMURA.

CONCLUSION

EL ESTUDIO HISTOPATOLOGICO EN CORRESOPONDENCIA CON LOS ASPECTOS CLINICOS , PERMITIO CARACTERIZAR NUESTROS CASOS COMO HIPERPLASIA ANGIOLINFOIDE CON EOSINOFILIA, ENTIDAD RECONOCIDA COMO INUSUAL Y CUYO ADECUADO RECONOCIMIENTO GARANTIZA SU NO CONFUSION CON TUMORES MALIGNOS.

BIBLIOGRAFIA

    1. WAGENAAR M, MARRES HA, VERHOFSTAD A, DE WILDE P. KIMURA'S DISEASE.NEDTIJDSSCHR GENEESKD, 142 ( 10 ), MAR 7, 532-5, 1998.
    2. RAMAPRASAD A V , JAYARAM N, NAGAVENI R V . ANGIOLYMPHOID HIPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA ( KIMURA' S DISEASE ) . INDIAN J PATHOL MICROBIOL, 36 ( 2 ), APR, 158-62, 1993.
    3. ARCHER K F , HURWITZ J J, HEATHCOTE G. ORBITAL ANGIOLIMPHOID HIPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA . PRESENTACION COMO CHALAZION. OPHTHAL PLAST RECONSTR SURG, 7 ( 3 ) : 208-21, 1991.
    4. MOTOI M, WASHID S, HORIE Y, AKAGI T. KIMURA ' S DISEASE : CLINICAL, HISTOLOGICAL AND INMUNOHISTOCHEMICAL STUDIES. ACTA MED OKAYAMA, 46 ( 6 ) DEC, 449-55, 1992.
    5. LUCCI S, MARZULLO A, CORBELLINI L. ANGIOLIMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA ( KIMURA'S DISEASE): AN UNUSUAL PATHOLOGY. G CHIR, 12 ( 8-9), AUG-SEP,453-5, 1991.
    6. MOROZ I , ROSEN N, ROSNER M. BILATERAL KIMURA'S DISEASE WITH DEVASTAING VISUAL OUTCOME. EYE, 12 ( PT 1 ) 0 , 102-3, 1998.
    7. ERLENDSSON A K, SPROGOE-JAKOBSEN S. KIMURA'S DISEASE IN 25 YEAR OLD MAN. UGESKR LAEGER, 158 (10) : 1382-3, MAR 4, 1996.
    8. NYROP M. KIMURA'S DISEASE : A CASE REPORT AND BRIEF REVIEW OF THE LITERATURE. J LARYNGOL OTOL,108 ( 11), NOV, 1005-7, 1994.
    9. DE OVIEDO V I , FERRARIS R, CIVERIATI O. ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA : CLINICO-PATHOLOGICAL CONSIDERATIONS. REV FAC CIEN MED UNIV NAC CORDOBA, 51 ( 2 ) : 21-26, 1993.
    10. LI T J , CHEN XM, WANG SZ. KIMURA'S DISEASE : A CLINICOPATHOLOGY STUDY OF 54 CHINESE PATIENTS. ORAL SURG ORAL MED ORAL PATHOL ORAL RADIOL ENDOD, 82 ( 5 ), NOV, 549-55, 1996.
    11. HELANDER S D, PETERS M S , KUO T T, SU WP. KIMURA'S DISEASE AND ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA : NEW OBSERVATIONS FROM IMMUNOHISTOCHEMICAL STUDIES OF LYMPHOCYTE MARKERS, ENDOTHELIAL ANTIGENS AND GRANULOCYTE PROTEINS . J CUTAN PATHOL, 22 ( 4 ), 319-26, AUG, 1999.
    12. CHUN S I, JI H G. KIMURA'S DISEASE AND ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA : CLINICAL AND HISTOPATHOLOGIC DIFFERENCES. J AM ACAD DERMATOL, 27( 6 PT 1 ), DEC, 954-8, 1992.
    13. ALTMAN D A, GRIMER J M, LOWE L. ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA AND NEPHROTIC SYNDROME. CUTIS,56( 6 ) , 334-6, Dec, 1995.
    14. MITSUI M, OGINO S, OCHI K, OHASHI T. THREE CASES OF EOSINOPHILIC LYMPHFOLLICULOID GRANULOMA OF THE SOFT TISSUE ORIGINATING FROM THE PAROTID GLAND. ACTA OTOLARYNGOL SUPPL ( STOCKH), 522 O, 130-2,1996.
    15. KATOH N, HIRANO S, KISHIMOTO S, YASUMO H. MICROCIRCULATORY SEGMENTS IDENTIFIED WITH MONOCLONAL ANTIBODY AGAINST ALPHA-SMOOTH MUSCLE ACTIN: COMPARISION BETWEEN KIMURA'S DISEASE AND ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA. ACTA DERM VENEROL, 75 ( 1 ), 15-8, JAN, 1995.
    16. JAYAMANNE D G , WEBBER SK, RIDLEY RE. ANGIOLYMPHOID HYPERPLASIA WITH EOSINOPHILIA ( KIMURA'S DISEASE ) OF THE CONJUNTIVA . BR J OPHTHALMOL, 79 (11),NOV, 1053-4, 1995.

FIGURAS

Fig.1- ( HALE ). ASPECTO MICROSCOPICO. ABUNDANTES EOSINOFILOS Y CELULAS PLASMATICAS EN EL INFILTRADO INFLAMATORIO. H-E X 400

FIG. 2 Y 3 - ( HALE ). PROLIFERACION VASCULAR Y PROMINENCIA DE CELULAS ENDOTELIALES CON ASPECTO EPITELIODE. H-E X 200 Y X400

FIG. 4 ( HALE ). INFILTRADO LINFOCITICO PREDOMINANTE EN CASO 3, SIN FORMAR FOLICULOS. H-E X400